アレルギー性気管支肺菌症の病因としてのBipolaris hawaiiensis：小児患者の最初の症例

アレルギー性気管支肺菌症（ABPM）は、最も一般的な病因としてアスペルギルスfumigatusを含む複数の病因の世界的な過敏症肺疾患です。小児患者のABPMを引き起こす双極性Hawaiiensisの最初の例を報告します。2009年6月に生産的な咳、運動的な呼吸困難、時折喘鳴、左下皮および下軸領域への空気侵入が制限され、7％好酸球（絶対カウント540/mm（3））および総存在が総咳をした6歳の少女が贈呈されました。血清中のIge 1051.3 Iu/m。気管支鏡検査では、左の葉の左下葉の細胞骨細胞骨の左主の気管支の狭窄が明らかになりました。BALの細胞学的検査により、好酸球、シャルコットリーデン結晶、粘液が埋め込まれた菌糸はほとんどありませんでした。繰り返されるsputおよびBAL標本のKOH湿潤マウントの検査により、隔膜、茶色がかった菌糸、標本の培養が明らかになりました。その結果、後にB. hawaiiensisと識別された真菌の複数のコロニーの分離が生じ、表現型の特性と内部転写スペーサーとD1/のシーケンスが発生しました。rDNAのD2領域。さらに、（1-3）-β-D-グルカンは、真菌感染/コロニー形成を支持するFungitellキットによって血清（316 pg/ml）で実証されました。気管支生検の組織病理学的研究では、壊死性破片、マクロファージ凝集体、リンパ球、多型、およびPAS陽性のhypaeが明らかになりました。患者は、12週間経口イトラコナゾールを投与し、静脈内リポソームアムホテリシンBを1か月、毎週気管支鏡鏡吸引とボリコナゾールの点滴を浸透させ、粘液型分泌の減少とかなりの臨床的改善をもたらしました。11月5日に収集された血清サンプルは、B。hawaiiensis分離株の抗原に対する沈殿物を示しました。2010年3月、皮内皮膚検査により、B。hawaiiensisに対する強力なI型過敏症（硬化型Diam-12 mm）が明らかになりました。患者は2010年4月に喘鳴と呼吸の困難で再発しました。陽性I型皮膚過敏症、前述の実験室、臨床観察を考慮して、患者は最終的にABPMを持っていると診断され、経口プレドニゾンで正常に治療されました。不可逆的な気管支肺損傷の後期後遺症を防ぐために、ABPMの早期診断と適切な治療には、必要な調査による臨床的疑いの高い指標が重要です。

Allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM) is a worldwide hypersensitivity lung disease of multiple etiologies with Aspergillus fumigatus as the most common etiologic agent. We report the first instance of Bipolaris hawaiiensis causing ABPM in a paediatric patient. A six-year-old girl presented in June 2009 with productive cough, exertional dyspnoea, occasional wheezing, restricted air entry in left infra-scapular and infra-axillary areas, 7% eosinophils (absolute count 540/mm(3)) and total IgE 1051.3 IU/m in the sera. Bronchoscopy revealed narrowing of left main bronchus and mucoid impaction of the left lower lobe segmental bronchi. Cytological examination of BAL revealed few eosinophils, Charcot-Leyden crystals and mucus embedded hyphae. Examination of KOH wet mounts of repeated sputum and BAL specimens revealed septate, brownish hyphae and culture of the specimens resulted in the isolation of multiple colonies of a fungus later identified as B. hawaiiensis based on phenotypic characters and sequencing of internal transcribed spacer and D1/D2 regions of rDNA. In addition, (1-3)-β-D-glucan was demonstrated in serum (316 pg/ml) by Fungitell kit, supportive of fungal infection/colonization. Histopathologic studies of a bronchial biopsy revealed necrotic debris, macrophage aggregates, lymphocytes, polymorphs and PAS positive hypae. The patient was administered oral itraconazole for 12 weeks, intravenous liposomal amphotericin B for one month, weekly bronchoscopic suctioning and voriconazole instillation, resulting in reduced mucopurulent secretions and considerable clinical improvement. A serum sample collected on 5 November demonstrated precipitins against antigens of the B. hawaiiensis isolate. In March 2010, intradermal skin testing revealed a strong, type I hypersensitivity (induration diam-12 mm) against B. hawaiiensis. The patient relapsed with wheezing and difficulty in respiration in April 2010. Considering the positive type I cutaneous hypersensitivity, the aforementioned laboratory and clinical observations, the patient was finally diagnosed as having ABPM and was successfully treated with oral prednisone. A high index of clinical suspicion with requisite investigations is crucial for early diagnosis and appropriate therapy of ABPM in order to prevent the late sequelae of irreversible broncho-pulmonary damage.