Cornelia de Lange症候群の子供と成人の影響に関する縦断的追跡研究

Cornelia de Lange症候群（CDLS）の個人の研究では、経験的または縦断的研究は実施されていませんが、年齢との気分と行動の変化を説明しています。CDLS（n = 67）、CRI DU CHAT症候群（CDCS; N = 42）、および脆弱なX症候群（FXS; n = 142）を持つ個人の介護者（1および2年後（2年）（2）後（時間2）に気分、関心、喜びのアンケート（MIPQ）が完了しました。MIPQのスコアは、CDLSグループでは、CDCSおよびFXSグループと時間1および時間2と比較して有意に低かった。MIPQスコアの低下は、高齢者（15歳以上）およびCDLSの成人の特徴でした。ただし、時間1と時間2の間にMIPQスコアに有意差はありませんでした。

Studies of individuals with Cornelia de Lange syndrome (CdLS) have described changes in mood and behavior with age, although no empirical or longitudinal studies have been conducted. Caregivers of individuals with CdLS (N  =  67), cri du chat syndrome (CdCS; N  =  42), and Fragile X syndrome (FXS; N  =  142) completed the Mood, Interest and Pleasure Questionnaire (MIPQ) at Time 1 and 2 years later (Time 2). Scores on the MIPQ were significantly lower in the CdLS group compared with the CdCS and FXS groups at Time 1 and Time 2. Lower MIPQ scores were characteristic of older adolescents (> 15 years) and adults with CdLS. However, there were no significant differences in MIPQ scores between Time 1 and Time 2. Age and insistence on sameness predicted MIPQ scores in CdLS.