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理論的根拠：骨髄肉腫（MS）および白血病cutis（LC）は、骨髄芽球を含む髄外腫瘍です。それらは、通常、血液障害、通常は急性骨髄性白血病（AML）と同時に発生する可能性があります。AML化学療法は一般にMSおよびLCの初期療法であり、造血幹細胞移植（HSCT）は追加療法と見なすことができます。ただし、集中化学療法を継続できない高齢患者の治療は現在標準化されていません。 患者の懸念：71歳の日本人女性は、骨髄吸引とリンパ節生検を使用して、骨髄異形成症候群（MDS）に関連する複数のMSSと診断されました。 診断：さらに、LCは皮膚生検で診断されました。髄外MSおよびLC病変は、骨髄芽細胞の大規模な浸潤によって形成されました。 介入：5-アザシチジン（5-AZA）の20コースは、ドーノルビシンおよびシタラビンによる誘導療法後、維持療法として投与されました。 結果：骨髄芽球は骨髄で減少し、LCは誘導療法後に消滅しました。5-Aza維持療法の後、Palatine Tonsil病変を除いて、MSSは完全に消失しました。5-AZA治療は、21か月以上にわたって長期的な部分的な反応を提供しました。 レッスン：5-Azaは忍容性が高く、特にHSCTを投与できない高齢患者では、MDSに関連するMSおよびLCの治療に適した選択肢である可能性があります。
理論的根拠：骨髄肉腫（MS）および白血病cutis（LC）は、骨髄芽球を含む髄外腫瘍です。それらは、通常、血液障害、通常は急性骨髄性白血病（AML）と同時に発生する可能性があります。AML化学療法は一般にMSおよびLCの初期療法であり、造血幹細胞移植（HSCT）は追加療法と見なすことができます。ただし、集中化学療法を継続できない高齢患者の治療は現在標準化されていません。 患者の懸念：71歳の日本人女性は、骨髄吸引とリンパ節生検を使用して、骨髄異形成症候群（MDS）に関連する複数のMSSと診断されました。 診断：さらに、LCは皮膚生検で診断されました。髄外MSおよびLC病変は、骨髄芽細胞の大規模な浸潤によって形成されました。 介入：5-アザシチジン（5-AZA）の20コースは、ドーノルビシンおよびシタラビンによる誘導療法後、維持療法として投与されました。 結果：骨髄芽球は骨髄で減少し、LCは誘導療法後に消滅しました。5-Aza維持療法の後、Palatine Tonsil病変を除いて、MSSは完全に消失しました。5-AZA治療は、21か月以上にわたって長期的な部分的な反応を提供しました。 レッスン：5-Azaは忍容性が高く、特にHSCTを投与できない高齢患者では、MDSに関連するMSおよびLCの治療に適した選択肢である可能性があります。
RATIONALE: Myeloid sarcoma (MS) and leukemia cutis (LC) are extramedullary tumors comprising myeloid blasts. They can occur de novo or concurrently with hematological disorders, usually acute myeloid leukemia (AML). AML chemotherapy is generally the initial therapy for MS and LC, and hematopoietic stem cell transplantation (HSCT) can be considered as additional therapy. However, treatment for older patients who are unable to continue intensive chemotherapy is not currently standardized. PATIENT CONCERNS: A 71-year-old Japanese woman was diagnosed with multiple MSs associated with myelodysplastic syndrome (MDS), using bone marrow aspiration and lymph node biopsy. DIAGNOSES: Additionally, LC was diagnosed by skin biopsy. Extramedullary MS and LC lesions were formed by massive infiltration of myeloblastic cells. INTERVENTIONS: Twenty courses of 5-azacytidine (5-Aza) were administrated as maintenance therapy after induction therapy with daunorubicin and cytarabine. OUTCOMES: Myeloblasts decreased in the bone marrow and the LC disappeared after induction therapy. The MSs completely disappeared, except for the palatine tonsil lesion, after 5-Aza maintenance therapy. 5-Aza treatment provided long-term partial response for more than 21 months. LESSONS: 5-Aza was well tolerated and may be a good option for the treatment of MS and LC associated with MDS, especially in older patients who cannot receive HSCT.
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