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Clinical pediatric endocrinology : case reports and clinical investigations : official journal of the Japanese Society for Pediatric Endocrinology20190101Vol.28issue(1)

プロプラノロール、レボチロキシン、およびリオチロニンの併用療法は、乳児肝血管腫に関連する重度の消費性甲状腺機能低下症の症例で効果的でした。

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文献タイプ:
  • Journal Article
概要
Abstract

乳児肝血管腫(IHH)には、消費性甲状腺機能低下症を伴うことがあります。私たちは、大規模な肝腫瘍、末梢の寒さ、嗜眠、そして繁栄の失敗を示した4か月の少年のケースを報告します。増強されたコンピューター断層撮影スキャンは、肝臓の両方の葉の複数の血管腫を示し、甲状腺機能検査では重度の甲状腺機能低下症が示されました:TSH 561.5 µIU/mL、遊離トリオヨウ素化(FT3)1.0 pg/ml、および遊離チロキシン(Ft4)<0.7 ng/DL。Propranolol処理後に徐々に回帰し、FT4はレボチロキシンの高用量置換により低い正常レベル(1.0 ng/dL)に増加しましたが、FT3は非常に低いままでした(<1.0 pg/ml)。FT3は最終的に、リオチロニンの投与に続いて正常になりました。治療戦略は、甲状腺機能に基づいて個別化されるべきであり、特に甲状腺ホルモン補充のための抗腫瘍治療およびレボチロキシンおよびリジオロニンのプロプラノロールの併用療法は、特に複数のIHHSによる重度の消費性甲状腺機能低下症の場合に効果的であることを示唆しています。

乳児肝血管腫(IHH)には、消費性甲状腺機能低下症を伴うことがあります。私たちは、大規模な肝腫瘍、末梢の寒さ、嗜眠、そして繁栄の失敗を示した4か月の少年のケースを報告します。増強されたコンピューター断層撮影スキャンは、肝臓の両方の葉の複数の血管腫を示し、甲状腺機能検査では重度の甲状腺機能低下症が示されました:TSH 561.5 µIU/mL、遊離トリオヨウ素化(FT3)1.0 pg/ml、および遊離チロキシン(Ft4)<0.7 ng/DL。Propranolol処理後に徐々に回帰し、FT4はレボチロキシンの高用量置換により低い正常レベル(1.0 ng/dL)に増加しましたが、FT3は非常に低いままでした(<1.0 pg/ml)。FT3は最終的に、リオチロニンの投与に続いて正常になりました。治療戦略は、甲状腺機能に基づいて個別化されるべきであり、特に甲状腺ホルモン補充のための抗腫瘍治療およびレボチロキシンおよびリジオロニンのプロプラノロールの併用療法は、特に複数のIHHSによる重度の消費性甲状腺機能低下症の場合に効果的であることを示唆しています。

Infantile hepatic hemangioma (IHH) can be accompanied by consumptive hypothyroidism. We report the case of a 4-mo-old boy who showed massive hepatomegaly, peripheral coldness, lethargy, and failure to thrive. An enhanced computed tomography scans demonstrated multiple hemangiomas in both lobes of the liver, and a thyroid function tests showed severe hypothyroidism: TSH 561.5 µIU/mL, free triiodothyronine (fT3) 1.0 pg/mL, and free thyroxine (fT4) < 0.7 ng/dL. IHH gradually regressed following propranolol treatment and fT4 increased to a low normal level (1.0 ng/dL) by high dose replacement of levothyroxine, while fT3 remained very low (< 1.0 pg/mL), even following high doses of levothyroxine; fT3 eventually normalized following the administration of liothyronine. We suggest that treatment strategies should be individualized based on thyroid function, and that the combination therapy of propranolol for anti-tumor treatment and levothyroxine and liothyronine for respective thyroid hormone replacement is effective, particularly in cases of severe consumptive hypothyroidism due to multiple IHHs.

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