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目的：原発性両側筋筋副腎過形成（PBMAH）は、良性の両側肥大副腎腫瘤を特徴とし、クッシング症候群（CS）を引き起こします。現在の記事の目的は、PBMAHに関連するCS患者の治療における片側副腎摘出術（UA）の役割を定義することです。 方法：PBMAHを治療するためにUAを報告する記事を特定するために、PubMedデータベース検索が実施されました。また、UAによって治療された医療センターのPBMAHの症例を報告します。 結果：PBMAHの合計71例（文献で報告された62症例、センターから9症例）が提示されています。ほとんどの患者は女性（73.2％）であり、ほとんどのUAは左側（64.3％）に関与していました。ほとんどの場合、切除された腺はより大きなものでした。UAに続いて、症例の94.4％が高cortisolismの寛解を持っていました。CSの再発率は19.4％であり、低副腎は29.6％で発生しました。UAの後、副腎腺のサイズが3.5 cmを超えるか大きい場合、CSは症例の21.4％で持続し、症例の27.3％で再発が発生しました（20±9.2ヶ月後）。ただし、残った腺のサイズが3.5 cm未満の場合、CSはすべての場合に分解され、長期にわたって21.2％の症例（65.6±52.1か月）で再発が発生しました。高レベルの尿中遊離コルチゾール（UFC）は、外科的CSの再発または持続性と相関していませんでした。 結論：UAは、PBMAHに関連するCS患者の有益な結果につながります。これは、術前のUFCまたは対側の大きな腺の上昇の場合もあります。
目的：原発性両側筋筋副腎過形成（PBMAH）は、良性の両側肥大副腎腫瘤を特徴とし、クッシング症候群（CS）を引き起こします。現在の記事の目的は、PBMAHに関連するCS患者の治療における片側副腎摘出術（UA）の役割を定義することです。 方法：PBMAHを治療するためにUAを報告する記事を特定するために、PubMedデータベース検索が実施されました。また、UAによって治療された医療センターのPBMAHの症例を報告します。 結果：PBMAHの合計71例（文献で報告された62症例、センターから9症例）が提示されています。ほとんどの患者は女性（73.2％）であり、ほとんどのUAは左側（64.3％）に関与していました。ほとんどの場合、切除された腺はより大きなものでした。UAに続いて、症例の94.4％が高cortisolismの寛解を持っていました。CSの再発率は19.4％であり、低副腎は29.6％で発生しました。UAの後、副腎腺のサイズが3.5 cmを超えるか大きい場合、CSは症例の21.4％で持続し、症例の27.3％で再発が発生しました（20±9.2ヶ月後）。ただし、残った腺のサイズが3.5 cm未満の場合、CSはすべての場合に分解され、長期にわたって21.2％の症例（65.6±52.1か月）で再発が発生しました。高レベルの尿中遊離コルチゾール（UFC）は、外科的CSの再発または持続性と相関していませんでした。 結論：UAは、PBMAHに関連するCS患者の有益な結果につながります。これは、術前のUFCまたは対側の大きな腺の上昇の場合もあります。
OBJECTIVE: Primary bilateral macronodular adrenal hyperplasia (PBMAH) is characterized by benign bilateral enlarged adrenal masses, causing Cushing's syndrome (CS). The aim of the current article is to define the role of unilateral adrenalectomy (UA) in treating patients with CS related to PBMAH. METHODS: A PubMed database search was conducted to identify articles reporting UA to treat PBMAH. We also report cases of PBMAH from our medical center treated by UA. RESULTS: A total number of 71 cases of PBMAH (62 cases reported in the literature and 9 cases from our center) are presented. Most patients were women (73.2%) and most UA involved the left side (64.3%). In most cases, the resected gland was the larger one. Following UA, 94.4% of cases had remission of hypercortisolism. Recurrence rate of CS was 19.4% and hypoadrenalism occurred in 29.6%. After UA, when the size of the remained adrenal gland was equal or greater than 3.5 cm, CS persisted in 21.4% of cases, and recurrence occurred in 27.3% of cases (after 20±9.2 months). However, when the size of the remained gland was less than 3.5 cm, CS resolved in all cases and recurrence occurred in 21.2% of cases after a long period (65.6±52.1 months). High levels of urinary free cortisol (UFC) were not correlated with post-surgical CS recurrence or persistence. CONCLUSIONS: UA leads to beneficial outcomes in patients with CS related to PBMAH, also in cases with pre-surgical elevated UFC or contralateral large gland.
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