再発性のトロサ狩り症候群の管理におけるメトトレキサートの使用：2つの症例報告

理論的根拠：トロサハント症候群（THS）は、通常、コルチコステロイドによく反応する痛みを伴う眼麻痺を特徴とするまれな状態です。THS患者の約半数は、最初のプレゼンテーションから数か月から数年以内に再発を経験します。再発は若い患者でより一般的であり、同側、対側、または二国間である可能性があります。シクロスポリン、アザチオプリン、メトトレキサート、マイコフェノール酸モフェチル、インフリキシマブ、および放射線療法は、第二ライン治療と見なすことができます。ただし、THSの再発を妨げる治療の証拠は不十分です。 患者の懸念：コルチコステロイド投与を停止したときに2回再発したTHSの2人の患者を経験しました。 診断：両方の患者は再発性THと診断されました。 介入：メトトレキサートは、THSがコルチコステロイド療法のみで2回再発した後、コルチコステロイドの組み合わせで治療されました。 結果：メトトレキサートをステロイドレジメンに加えた後、彼らの症状は正常に調節され、レッスンを再発するのが停止されました::これらの症例は、再発THS攻撃を受けた患者のために二次治療薬としてのメトトレキサートの使用の証拠に追加されます。THSにおけるセカンドライン治療のリスクと利点を証明するために、さらなる研究が必要です。

RATIONALE: Tolosa-Hunt syndrome (THS) is rare condition characterized by painful ophthalmoplegia that usually responds well to corticosteroid. About a half of THS patients experience recurrence within intervals of months to years from initial presentation. Recurrence is more common in younger patients, and can be ipsilateral, contralateral, or bilateral. Cyclosporine, azathioprine, methotrexate, mycophenolate mofetil, infliximab, and radiotherapy can be considered as second-line treatment. However, there is insufficient evidence for treatments preventing recurrence of THS. PATIENT CONCERNS: We experienced two patients with THS that recurred twice while tapering or after ceasing corticosteroid administration. DIAGNOSIS: Both patients were diagnosed as recurrent THS. INTERVENTIONS: Methotrexate was treated with a combination of corticosteroid after THS recurred twice with corticosteroid therapy alone. OUTCOMES: After adding methotrexate to the steroid regimen, their symptoms were successfully regulated and ceased to recur LESSONS:: These cases add to the evidence for the use of methotrexate as a second-line therapeutic agent for those patients with recurrent THS attacks. Further studies are in need to prove the risk and benefits of second-line treatments in THS.