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背景：C1阻害剤（C1INH）欠乏（C1INH-HAE）による遺伝性血管浮腫（HAE）の女性では、妊娠カウンセリングと治療が困難になる可能性があります。血漿由来（PD）C1INH濃縮物の即時の好ましい結果と安全性の証拠にもかかわらず、妊娠中にPDC1INHを受けたかどうか、またはPDC1INHに曝露した子どもの子供の間で違いに関するデータはありません。現在のインタビュー研究は、妊娠中のPDC1INH曝露によるC1INH-HAEの母親と子供の結果を分析することを目的としています。 方法：少なくとも1回の妊娠を経験したC1INH-HAEの女性は、遺伝性および後天性血管浮腫（ITACA）のためのイタリアネットワークの7つのセンターから含まれていました。インタビュー調査では、（グループ1）かどうか（グループ2）PDC1INHを受けた妊娠を遡及的に分析しました。この研究の全体的な目標には、妊娠と調査の間間隔の結果の観点から、即時および長期の結果が含まれていました。 結果：87人の女性からの合計168人の妊娠が分析されました。学期配達（> 37妊娠週、GW）は症例の73.8％で登録されていますが、自発的中絶（SA）は平均GW 7±2の症例の14.2％で発生しました。コホートの3分の1（51/168、時間間隔1.5±10.4歳）、グループ2は69.6％（117/168、時間間隔32.8±14歳）を表しています。Group 1（11.7％）とグループ2（15.4％）をSAで同様のGWと比較すると、SAの同じ有病率が発生しました。グループ1は、妊娠期間に年齢が高く、インタビューではグループ2よりも若かった（両方の場合はp <0.01）。さらに、グループ1は、帝王切開のより高い有病率を示しました（p <0.0001）。産科症候群の全体的な有病率は、2つのグループ間で類似していた。しかし、妊娠糖尿病はPDC1INH-UNTreated妊娠でのみ記載されていた。子宮内PDC1INHに暴露された子供（n = 45）は、新生児の短期転帰の暴露されたもの（n = 99）と比較して違いを示しませんでした。 結論：適切な管理とカウンセリングを通じて、C1INH-HAEの女性のほとんどは妊娠と出産の成功を受けます。PDC1INHで治療されている妊娠中のC1INH-HAEの女性にとって、私たちの発見は心強いものであり、治療とHAE自体の経験に関する知識の両方の改善につながる可能性があります。
背景：C1阻害剤（C1INH）欠乏（C1INH-HAE）による遺伝性血管浮腫（HAE）の女性では、妊娠カウンセリングと治療が困難になる可能性があります。血漿由来（PD）C1INH濃縮物の即時の好ましい結果と安全性の証拠にもかかわらず、妊娠中にPDC1INHを受けたかどうか、またはPDC1INHに曝露した子どもの子供の間で違いに関するデータはありません。現在のインタビュー研究は、妊娠中のPDC1INH曝露によるC1INH-HAEの母親と子供の結果を分析することを目的としています。 方法：少なくとも1回の妊娠を経験したC1INH-HAEの女性は、遺伝性および後天性血管浮腫（ITACA）のためのイタリアネットワークの7つのセンターから含まれていました。インタビュー調査では、（グループ1）かどうか（グループ2）PDC1INHを受けた妊娠を遡及的に分析しました。この研究の全体的な目標には、妊娠と調査の間間隔の結果の観点から、即時および長期の結果が含まれていました。 結果：87人の女性からの合計168人の妊娠が分析されました。学期配達（> 37妊娠週、GW）は症例の73.8％で登録されていますが、自発的中絶（SA）は平均GW 7±2の症例の14.2％で発生しました。コホートの3分の1（51/168、時間間隔1.5±10.4歳）、グループ2は69.6％（117/168、時間間隔32.8±14歳）を表しています。Group 1（11.7％）とグループ2（15.4％）をSAで同様のGWと比較すると、SAの同じ有病率が発生しました。グループ1は、妊娠期間に年齢が高く、インタビューではグループ2よりも若かった（両方の場合はp <0.01）。さらに、グループ1は、帝王切開のより高い有病率を示しました（p <0.0001）。産科症候群の全体的な有病率は、2つのグループ間で類似していた。しかし、妊娠糖尿病はPDC1INH-UNTreated妊娠でのみ記載されていた。子宮内PDC1INHに暴露された子供（n = 45）は、新生児の短期転帰の暴露されたもの（n = 99）と比較して違いを示しませんでした。 結論：適切な管理とカウンセリングを通じて、C1INH-HAEの女性のほとんどは妊娠と出産の成功を受けます。PDC1INHで治療されている妊娠中のC1INH-HAEの女性にとって、私たちの発見は心強いものであり、治療とHAE自体の経験に関する知識の両方の改善につながる可能性があります。
BACKGROUND: In women with Hereditary Angioedema (HAE) due to C1-inhibitor (C1INH) deficiency (C1INH-HAE), pregnancy counseling and treatment can be challenging. Despite the evidence of the immediate favorable outcome and safety of plasma-derived (pd)C1INH concentrate, there are no data regarding any difference among women who underwent or not pdC1INH during pregnancy or on children with in utero exposure to pdC1INH. The present interview study aimed at analyzing outcome of C1INH-HAE mothers and children according to pdC1INH-exposure during pregnancies. METHODS: C1INH-HAE women who experienced at least 1 pregnancy were included from seven centers of the Italian Network for Hereditary and Acquired Angioedema (ITACA). The interview study retrospectively analyzed pregnancies who underwent (group 1) or not (group 2) pdC1INH. The overall goals of the study included immediate and long-term outcomes, in terms of outcomes in the time interval between pregnancy and survey. RESULTS: A total of 168 pregnancies from 87 included women were analyzed. At term delivery (>37 gestation-week, GW) has been registered in 73.8% of cases, while spontaneous abortion (SA) occurred in 14.2% of cases with a mean GW 7 ± 2. The group 1 including pdC1INH-treated pregnancies comprised a third of the cohort (51/168, time interval 1.5 ± 10.4 yrs), while the group 2 represented 69.6% (117/168, time interval 32.8 ± 14 yrs). The same prevalence of SA occurred when comparing group 1 (11.7%) with group 2 (15.4%) with a similar GW at SA. The group 1 was older at the pregnancy time and younger at the interview than the group 2 (P < 0.01 for both); moreover, the group 1 showed a higher prevalence of cesarean delivery (P < 0.0001). The overall prevalence of obstetrical syndromes was similar between two groups: however, gestational diabetes was described only in pdC1INH-untreated pregnancies. In utero pdC1INH-exposed children (n = 45) did not show differences compared with unexposed ones (n = 99) in neonatal short-term outcomes. CONCLUSION: Through appropriate management and counseling, most of C1INH-HAE women undergo successful pregnancy and delivery. For pregnant C1INH-HAE women being treated with pdC1INH, our findings are reassuring and might lead to an improvement of both the knowledge about treatments and the experience of HAE itself.
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