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背景/目的：最適な従来の治療（経口リン酸サプリメントと活性ビタミンDアナログ）にもかかわらず、よく制御されたX連鎖低リン血症（XLH）の子供の約40〜50％が直線的な成長不全を示し、許容可能な成長を達成する可能性が低くなります最終的な高さ。ここでは、RHGH治療がXLHおよび成長不全の子供の最終身長を改善するという仮説を研究しました。 方法：XLHの子供の2つのコホートが、この遡及的縦断分析に含まれていました。（1）RHGHで扱われたコホート（n = 34）と（2）RHGH（n = 29）で処理されていないコホート。RHGH治療の平均期間は4.4±2。9年でした。フォローアップ中に最終的な高さまでさまざまな時点で補助的なパラメーターを収集しました。 結果：RHGH治療の子供では、2年間のRHGH療法は、-2.4±0.9〜 -1.5±0.7 SDS（P <0.001）から-2.4±0.9〜 -1.5±0.7の高さと関連していました。RHGHの中止での平均高さは、-1.2±0.9 SDS、最終高さは-1.3±0.9 SDSが男子で165.5±6.4 cm、女の子で155.5±6.3 cmに対応していました。特に、2つのグループには同様の最終的な高さがありました。つまり、RHGHで治療されていない子供の最終身長-1.2±1.1 SDS（男子で165.4±6.8 cm、女の子で153.7±7.8 cm）、p = 0.7。 結論：RHGHによる治療により、最適な従来の治療にもかかわらず、XLHおよび成長不全の子供の最終身長を改善することができます。したがって、RHGH療法は、XLHの文脈における短い身長のオプションと見なすことができると提案します。
背景/目的：最適な従来の治療（経口リン酸サプリメントと活性ビタミンDアナログ）にもかかわらず、よく制御されたX連鎖低リン血症（XLH）の子供の約40〜50％が直線的な成長不全を示し、許容可能な成長を達成する可能性が低くなります最終的な高さ。ここでは、RHGH治療がXLHおよび成長不全の子供の最終身長を改善するという仮説を研究しました。 方法：XLHの子供の2つのコホートが、この遡及的縦断分析に含まれていました。（1）RHGHで扱われたコホート（n = 34）と（2）RHGH（n = 29）で処理されていないコホート。RHGH治療の平均期間は4.4±2。9年でした。フォローアップ中に最終的な高さまでさまざまな時点で補助的なパラメーターを収集しました。 結果：RHGH治療の子供では、2年間のRHGH療法は、-2.4±0.9〜 -1.5±0.7 SDS（P <0.001）から-2.4±0.9〜 -1.5±0.7の高さと関連していました。RHGHの中止での平均高さは、-1.2±0.9 SDS、最終高さは-1.3±0.9 SDSが男子で165.5±6.4 cm、女の子で155.5±6.3 cmに対応していました。特に、2つのグループには同様の最終的な高さがありました。つまり、RHGHで治療されていない子供の最終身長-1.2±1.1 SDS（男子で165.4±6.8 cm、女の子で153.7±7.8 cm）、p = 0.7。 結論：RHGHによる治療により、最適な従来の治療にもかかわらず、XLHおよび成長不全の子供の最終身長を改善することができます。したがって、RHGH療法は、XLHの文脈における短い身長のオプションと見なすことができると提案します。
BACKGROUND/AIM: Despite optimal conventional treatment (oral phosphate supplements and active vitamin D analogs), about 40-50% of children with well-controlled X-linked hypophosphatemia (XLH) show linear growth failure, making them less likely to achieve an acceptable final height. Here, we studied the hypothesis that rhGH treatment improves final height in children with XLH and growth failure. METHODS: Two cohorts of children with XLH were included in this retrospective longitudinal analysis: (1) a cohort treated with rhGH for short stature (n = 34) and (2) a cohort not treated with rhGH (n = 29). The mean duration of rhGH treatment was 4.4 ± 2.9 years. We collected the auxological parameters at various time points during follow-up until final height. RESULTS: In rhGH-treated children, 2 years of rhGH therapy was associated with a significant increase in height from - 2.4 ± 0.9 to - 1.5 ± 0.7 SDS (p < 0.001). Their mean height at rhGH discontinuation was - 1.2 ± 0.9 SDS and at final height was - 1.3 ± 0.9 SDS corresponding to 165.5 ± 6.4 cm in boys and 155.5 ± 6.3 cm in girls. Notably, the two groups had similar final heights; i.e., the final height in children not treated with rhGH being - 1.2 ± 1.1 SDS (165.4 ± 6.8 cm in boys and 153.7 ± 7.8 cm in girls), p = 0.7. CONCLUSION: Treatment with rhGH permits to improve final height in children with XLH and growth failure, despite optimal conventional treatment. We propose therefore that rhGH therapy could be considered as an option for short stature in the context of XLH.
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