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Journal of investigative medicine high impact case reports20240101Vol.12issue()

慢性再発性多発性骨髄炎に対するゾルドロン酸治療に対する印象的な反応:症例報告

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文献タイプ:
  • Case Reports
  • Journal Article
概要
Abstract

慢性再発性多焦病骨髄炎(CRMO)は、1〜2/106の有病率を持つまれで非感染性炎症性疾患であり、複数の溶解骨病変を引き起こします。CRMOを処理するための確立されたプロトコルはありません。したがって、現在の実践は主に経験的です。若年性CRMOでのゾレドロン酸(ZA)の使用に関するデータはほとんどありません。胸壁、右足首、手首に影響を与える複数の無菌性骨炎の病歴を持つ12歳の男性の子供は、発熱しませんでした。培養と骨の生検では、感染または悪性腫瘍を除外しました。患者の状態は、ナプロキセン(20 mg/kg/日)とメトトレキサート(週10 mg/週)を1。5年間服用している間、安定していました。臨床検査はすべて、白血球(WBC)数、赤血球沈降速度、C反応性タンパク質、免疫グロビンアッセイなど、正常に戻ってきました。磁気共鳴イメージングは​​、T2および短いタウ反転回復、軽度の関節滲出、および皮質切断の増加を伴う内側上腕骨顆の焦点病変を示しました。したがって、静脈内ZA注入は最初は0.0125 mg/kgで始まり、3か月後に0.025 mg/kgが続き、患者の臨床症状と放射線学的所見が顕著に改善されました。非ステロイド性抗炎症薬とメトトレキサートは当初、患者の状態の治療に効果的でしたが、再発により治療の修正が必要でした。私たちの知る限り、このケースは、イラクとアラブ諸国のCRMOでのZAの使用に関する最初の文書化された事例です。

慢性再発性多焦病骨髄炎(CRMO)は、1〜2/106の有病率を持つまれで非感染性炎症性疾患であり、複数の溶解骨病変を引き起こします。CRMOを処理するための確立されたプロトコルはありません。したがって、現在の実践は主に経験的です。若年性CRMOでのゾレドロン酸(ZA)の使用に関するデータはほとんどありません。胸壁、右足首、手首に影響を与える複数の無菌性骨炎の病歴を持つ12歳の男性の子供は、発熱しませんでした。培養と骨の生検では、感染または悪性腫瘍を除外しました。患者の状態は、ナプロキセン(20 mg/kg/日)とメトトレキサート(週10 mg/週)を1。5年間服用している間、安定していました。臨床検査はすべて、白血球(WBC)数、赤血球沈降速度、C反応性タンパク質、免疫グロビンアッセイなど、正常に戻ってきました。磁気共鳴イメージングは​​、T2および短いタウ反転回復、軽度の関節滲出、および皮質切断の増加を伴う内側上腕骨顆の焦点病変を示しました。したがって、静脈内ZA注入は最初は0.0125 mg/kgで始まり、3か月後に0.025 mg/kgが続き、患者の臨床症状と放射線学的所見が顕著に改善されました。非ステロイド性抗炎症薬とメトトレキサートは当初、患者の状態の治療に効果的でしたが、再発により治療の修正が必要でした。私たちの知る限り、このケースは、イラクとアラブ諸国のCRMOでのZAの使用に関する最初の文書化された事例です。

Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) is a rare, non-infectious inflammatory disease with a prevalence of 1 to 2/106, causing multiple lytic bone lesions. There are no established protocols for treating CRMO; thus, current practice is largely empirical. Data on the use of zoledronic acid (ZA) in juvenile CRMO are scarce. A 12-year-old male child with a history of multiple aseptic osteomylitis, affecting the chest wall, right ankle, and wrist, had no fever. Cultures and a bone biopsy ruled out infection or malignancy. The patient's condition stayed stable while taking naproxen (20 mg/kg/day) and methotrexate (10 mg/week) for 1.5 years until he experienced right elbow pain, swelling, no overlying skin erythema, and a restricted range of motion. The laboratory tests all came back normal, including white blood cell (WBC) count, erythrocyte sedimentation rate, C-reactive protein, and immunoglobin assays. The magnetic resonance imaging showed a focal lesion in the medial humeral condyle with increased signal intensity on T2 and short tau inversion recovery, mild joint effusion, and no cortical break. Thus, intravenous ZA infusion commenced at 0.0125 mg/kg initially, followed by 0.025 mg/kg 3 months later, with a marked improvement in the patient's clinical symptoms and radiological findings. Non-steroidal anti-inflammatory drugs and methotrexate were initially effective in treating our patient's condition, but a recurrence necessitated treatment modification. To the best of our knowledge, this case is the first documented instance of the use of ZA in CRMO in Iraq and Arab nations.

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